Состояние полости рта у пациента с гипомеланозом Ито (клинический случай)

Актуальность. Этиологию гипомеланоза Ито связывают с нарушением функции клеток нервного гребня, следовательно, генетическое заболевание может быть напрямую связано с аномалиями костей лицевого скелета и зубов. Очень важна ранняя диагностика и своевременное назначение лечения при данной патологии.

Описание клинического случая. В данной статье описан клинический случай проявлений гипомеланоза Ито в полости рта у ребенка 8,5 лет. Родители ребенка обратились в клинику ФБГОУ ВО КубГМУ Минздрава России на консультацию с жалобами на наличие у ребенка обширных дефектов коронок временных и постоянных моляров, нарушение формы фронтальных зубов, отсутствие отдельных зубов. Диагноз гипомеланоз Ито поставлен медицинскими генетиками на основании совокупности клинических симптомов. Стоматологическое лечение ранее проводилось. Комплексный план лечения включал санацию полости рта и ортодонтическое лечение.

Заключение. В связи с редкостью этого генетического заболевания описано небольшое количество пациентов, имеющих данный факоматоз, а проявления в полости рта – в единичных случаях. Трудности в генетической диагностике повышают значимость тщательного анализа клинических симптомов, в том числе со стороны зубочелюстной системы.

1. Юсупова ЛА, Юнусова ЕИ, Гараева ЗШ, Мавлютова ГИ. Факоматозы: диагностика, клиника и особенности течения различных форм заболевания. Лечащий врач. 2018;(5):35-40. Режим доступа: https://elibrary.ru/item.asp?id=35112481

2. Gorken F, Goksen I, Erdem A, Kuru S, Sepet E. Multiple talon cusps, dens in dente and concrescence in a child with hypomelanosis of Ito. Open Journal of Stomatology. 2012;(2):206-209. doi: 10.4236/ojst.2012.23037

3. Кошелева МЛ, Ефет ЕА, Лаптиев СА. Гипомеланоз Ито: описание клинического случая. Ученые записки Первого Санкт-Петербургского государственного медицинского университета имени академика И. П. Павлова. 2023;30(2):61-68. doi: 10.24884/1607-4181-2023-30-2-61-68

4. Давыдова МА, Санталова ГВ, Гасилина ЕС, Стадлер ЕР, Шорохов СЕ. Клинический случай диагностики гипомеланоза Ито. Известия Самарского научного центра РАН. 2015;17(5–2):351–354. Режим доступа: https://elibrary.ru/item.asp?id=26092386

5. Олисова ОЮ, Грабовская ОВ, Теплюк НП, Белоусова ТА, Варшавский ВА, Арсентьев НС, и др. Унилатеральные дерматозы, связь с линиями Блашко и неврологическими изменениями. Российский журнал кожных и венерических болезней. 2014;17(5):22–29 doi: 10.17816/dv36898

6. Demartini Z Jr, Teixeira BCA, Koppe GL. Carotid Artery Aneurysm and Hypomelanosis of Ito. Pediatr Neurosurg. 2023;58(2):114-116. doi: 10.1159/000530354

7. Котов, А.С. Генетически обусловленные и другие специфические формы эпилепсии, встречающиеся в детском возрасте: Учебно-методическое пособие / А.С. Котов, К.В. Фирсов. – М.: ГБУЗ МО МОНИКИ им. М. Ф. Владимирского. – 2023. – 70 с. – ISBN 978- 5-98511-483-6.

8. Миронов МБ, Боровикова НЮ, Боровиков КС, Мухин КЮ. Эпилепсия при гипомеланозе Ито: два случая в клинической практике. Эпилепсия и пароксизмальные состояния. 2012;4(1):8–12. Режим доступа: https://elibrary.ru/item.asp?id=17898750

9. Hasegawa T, Akazawa Y, Kitamura T, Sugimoto A, Ueda K, Iwamoto T. Dental findings and management in a child with hypomelanosis of Ito. Pediatric Dental Journal. 2014;24 (3):173–177. doi: 10.1016/j.pdj.2014.08.002

10. Gupta M, Gupta P, Sharma R, Gupta A. Hypomelanosis of Ito with gynaecomastia and dental anomaly. BMJ Case Rep. 2018;2018:bcr2018225055. doi: 10.1136/bcr-2018-225055

11. Bodemer C. Incontinentia pigmenti and hypomelanosis of Ito. Handb Clin Neurol. 2013;111:341-347. doi: 10.1016/B978-0-444-52891-9.00040-3

12. Kentab AY, Hassan HH, Hamad MH, Alhumidi A. The neurologic aspects of hypomelanosis of Ito: Case report and review of the literature. Sudan J Paediatr. 2014;14(2):61-70. https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/27493406/

13. Nistal M, Paniagua R, González-Peramato P, Reyes-Múgica M. Perspectives in Pediatric Pathology, Chapter 11. Testicular Pathology of Hamartomatous Origin. Pediatr Dev Pathol. 2016;19(1):1-11. doi: 10.2350/14-04-1472-PB.1

14. Lone P, Kour I, Gandral A. Intra Oral Approach for Complex & Compound Odontomas (Large or Small). Modern Plastic Surgery. 2014;(4):35–45. doi: 10.4236/mps.2014.43008